Новикова О.Н., Петрич Л.Н., Фетищева Л.Е.

Кемеровский государственный медицинский университет,
ГАУЗ Кузбасская клиническая больница скорой медицинской помощи им. М.А. Подгорбунского,

г. Кемерово, Россия

КЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙ АДЕНОКАРЦИНОМЫ ПАРАУРЕТРАЛЬНЫХ ЖЕЛЕЗ

Аденокарцинома парауретральных желез представляет собой очень редкое новообразование мочевыводящих путей. Из-за редкости этого заболевания не существует стандартного терапевтического подхода. Мы сообщаем о случае аденокарциномы парауретральных желез у 56-летней женщины с аномальными серозными выделениями из влагалища. Рентгенологическое исследование выявило образование вокруг уретры размером 5 см, которое подверглось хирургической резекции. Гистологическое исследование выявило умеренно дифференцированную аденокарциному, вероятно, исходящую из парауретральных желез. При дальнейшем наблюдении за пациенткой выявлено рецидивирование процесса с метастазированием по лимфатическим путям.
Публикация данного случая преследует цель обратить внимание на возможность онкологического поражения железы Скина у пациенток с длительно текущими воспалительными процессами мочевыводящих путей в постменопаузе. При визуализации объемного образования передней стенки влагалища нельзя исключить аденокарциному железы Скина. Для определения правильной тактики лечения и наблюдения данной категории пациентов необходимо вмешательство онколога.

Ключевые слова: аденокарцинома парауретральных желез; железа Скина; дифференциальная диагностика

Novikova O.N., Petrich L.N., Fetishcheva L.E.

Kemerovo State Medical University, Kuzbass Clinical Hospital of Emergency Medical Care named after M.A. Podgorbunsky,
Kemerovo, Russia

A CLINICAL CASE OF PARAURETHRAL GLAND ADENOCARCINOMA

Adenocarcinoma of the paraurethral glands is a very rare neoplasm of the urinary tract. Due to the rarity of this disease, there is no standard therapeutic approach. We report a case of paraurethral gland adenocarcinoma in a 56-year-old woman with abnormal serous vaginal discharge. X-ray examination revealed a 5 cm-sized formation around the urethra, which underwent surgical resection. Histological examination revealed a moderately differentiated adenocarcinoma, probably originating from the paraurethral glands. Further observation of the patient revealed a recurrence of the process with metastasis along the lymphatic pathways.
The publication of this case aims to draw attention to the possibility of oncological damage to the skin gland in patients with long-term inflammatory processes of the urinary tract in postmenopause. When visualizing the bulky formation of the anterior vaginal wall, adenocarcinoma of the Skin gland cannot be excluded. To determine the correct treatment tactics and follow-up of this category of patients, the intervention of an oncologist is necessary.

Key words: paraurethral adenocarcinoma; gland Skin; differential diagnostics

Аденокарцинома парауретральных желез представляет собой очень редкое новообразование мочевыводящих путей. Из-за редкости этого заболевания не существует стандартного терапевтического подхода. Инвазивные микропапиллярные карциномы характеризуются как редкий отличительный вариант карцином в нескольких анатомических локализациях и отличаются выраженной тенденцией к лимфоваскулярной инвазии, что подтверждает распространенную стадию заболевания и характеризуется плохим прогнозом [1].
Из-за редкости аденокарциномы железы Скина не существует единого мнения относительно лечения этой патологии. В редких публикациях представлены данные, что аденокарциномы железы Скина повторяют морфологию и иммуногистохимические маркеры, наблюдаемые при аденокарциноме предстательной железы. Однако, учитывая небольшое количество случаев с различным лечением и ограниченным наблюдением, неизвестно, обоснованно ли применение тех же критериев классификации аденокарциномы предстательной железы к аденокарциноме железы Скина [2].

Аденокарцинома парауретральных желез – редкая агрессивная опухоль, возникающая в протоках и железах Скина с относительно плохим прогнозом. Эти опухоли обычно представляют собой большие массы, которые обычно распространяются через лимфатическую систему. У пациентов наблюдаются неопределенные симптомы, похожие на инфекции мочевыводящих путей. Цистоуретроскопия позволяет визуализировать опухоль уретры и выполнить биопсию для взятия образцов для гистологического исследования. Магнитно-резонансная томография рекомендуется для определения стадии опухоли. Локальные, поверхностные и дистальные опухоли уретры можно лечить путем частичной резекции с сохранением уретры.

Радикальная уретрэктомия с широкой комплексной резекцией парауретральных тканей и передней стенки влагалища может обеспечить превосходный местный контроль этого заболевания. Распространенные опухоли с поражением лимфатических узлов связаны с плохим прогнозом для всех видов выживаемости (безрецидивная, рак-специфическая и общая выживаемость). В современном лечении необходима мультимодальная терапия, включающая хирургическое вмешательство, химиотерапию и лучевую терапию, хотя конкретная роль и комбинация каждого метода лечения определены нечетко. Некоторые авторы считают, что широкая резекция после химиотерапии и/или лучевой терапии обеспечивает лучший местный контроль, но снижает качество жизни [3].

Учитывая редкость аденокарциномы железы Скина, неясно, применимы ли и здесь те же критерии классификации и прогностики, которые в настоящее время используются для рака предстательной железы [2]. Также неясно, какую стратегию лечения следует применять, но, согласно имеющейся литературе, можно предположить, что локальное иссечение или широкая хирургическая резекция могут быть достаточными лечебными методами [4].

Представляем клинический случай аденокарциномы парауретральных желез у 56-летней женщины с аномальными серозными выделениями из влагалища.

Пациентка Т.,
71 год обратилась в приемное отделение ГАУЗ ККБСМП им. М.А. Подгорбунского с жалобами на сукровичные выделения из половых путей, невозможность помочиться.
Анамнез заболевания.
В течение 2 месяцев отмечала рези при мочеиспускании, тянущую боль внизу живота. Амбулаторно осмотрена урологом, назначено консервативное лечение инфекционного процесса мочевыводящих путей (антибактериальная терапия, уросептики) без положительного эффекта. В динамике рези при мочеиспускании усилились, появилось затрудненное мочеиспускание малыми порциями (парадоксальная ишурия). Вновь осмотрена урологом, клинически и по данным дополнительных методов обследования установлен диагноз: «Объемное образование передней стенки влагалища со сдавлением уретры. Хронический цистит, обострение». Введен уретральный катетер СН 18, получено 500 мл соломенной мочи. Рекомендован осмотр гинеколога.
Акушерско-гинекологический анамнез.
Постменопауза более 20 лет. В анамнезе 6 беременностей, из них одна беременность закончилась срочными родами и 5 – медицинскими абортами. Длительное время у гинеколога не наблюдалась.
Данные объективного осмотра.
Общее состояние удовлетворительное. Сознание ясное. По шкале ГЛАЗГО – 15 баллов. Кожные покровы телесного цвета, нормальной влажности, видимые слизистые чистые, влажные. Подкожно-жировая клетчатка развита умеренно. Высыпаний нет. Периферические лимфоузлы не увеличены. Отеки отсутствуют. Костно-мышечная система не изменена. Дыхательная система: перкуторно звук ясный, легочный. Аускультативно дыхание над всеми легочными полями везикулярное, хрипов нет. Границы относительной сердечной тупости: правая – по правому краю грудины, верхняя – по 3 ребру, левая – на 1 см кнутри от левой среднеключичной линии. Сердечные тоны ясные, ритмичные, шумов нет. Язык чистый, влажный. Живот округлой формы, симметричный, участвует в акте дыхания равномерно, при поверхностной и глубокой пальпации мягкий, безболезненный во всех отделах. Нижний край печени по краю правой реберной дуги, край ровный, гладкий, мягко эластической консистенции, при пальпации безболезненный. Размер печени по Курлову 10×10×6 см. Селезенка не пальпируется, перкуторно 5×8 см. Симптомов раздражения брюшины нет. Мочевыделительная система: поясничная область визуально не изменена. Симптом поколачивания отрицательный с обеих сторон. Почки не пальпируются. Мочеиспускание по постоянному катетеру, моча светлая, диурез адекватный. Стул сохранен до 1 раза в сутки, оформленный, без примеси слизи и крови.
Гинекологический статус.
Слизистая влагалища атрофичная; шейка матки конической формы, не эрозирована, атрофичная. Наружный зев закрыт. Тело матки уменьшено в размерах, мышечной консистенции, безболезненное, подвижное. Тракции за шейку матки безболезненные. Придатки матки с обеих сторон не определяются. Своды влагалища глубокие, свободные. Выделения сукровичные, скудные. По передней стенке влагалища, вдоль уретры определяется неподвижное вытянутой формы объемное образование размерами 7×3 см, напряженное, болезненное, слизистая влагалища над образованием изъязвлена.
Предварительный диагноз:
Нагноение кисты железы Скина?
Осложнение основного заболевания:
Задержка мочи.
В экстренном порядке проведена операция иссечения парауретрального образования. Во время оперативного вмешательства по передней стенке влагалища вскрыто плотное образование размерами до 8 см, содержимое представлено тканью аденоматозного характера. Образование частично иссечено, проведен гемостаз, дефект слизистой влагалища ушит, установлен уретральный катетер Фолея СН 18.

Течение послеоперационного периода правильное. Пациентка выписана на 10-е сутки в онкологический диспансер, учитывая полученный гистологический результат – высокодифференцированная аденокарцинома.

Месяц спустя рентгенологически диагностировали рецидивирующее образование в области таза. В результате была выполнена передняя экзентерация таза с диссекцией лимфатических узлов. При гистологическом исследовании выявлена умеренно дифференцированная аденокарцинома железистой и микропапиллярной архитектуры с множественными метастазами в лимфатические узлы. Отсутствие на слизистой оболочке уретры модификаций, таких как кистозный железистый уретрит, а также отсутствие поражения in situ, связанных с иммуногистохимической экспрессией PAX8 и негативностью для GATA3 и S100p, позволило предположить, что источником аденокарциномы являются парауретральные железы, а не слизистая уретры.

КТ после операции не выявила признаков метастатического поражения. Пациентка получила 6 курсов адъювантной химиотерапии карбоплатином и паклитакселом. Через год после экзентерации таза, в связи с прогрессированием увеличения паховых лимфатических узлов, выполнена паховая лимфаденэктомия. Четыре месяца спустя TC-PET выявила мультидистрикулярный лимфатический узел и прогрессирование микроузлового заболевания в легких.

В данном случае прогноз плохой, связан с микропапиллярной структурой и поражением лимфатических узлов, что побудило к проведению адъювантной химиотерапии на основе цисплатина.

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

Патология желез Скина редко встречается и представлена в большинстве случаев кистами парауретральных желез, изредка их нагноением. Низкая встречаемость поражения данной локализации вызывает затруднение в постановке диагноза как у урологов, так и у гинекологов, что нередко приводит к ошибочному диагнозу и неверной тактике лечения.
Еще реже регистрируется аденокарцинома парауретральной железы, в связи с чем отсутствует порядок управления этим диагнозом, иначе говоря, клинические протоколы и тактика ведения этих пациенток определяется знаниями и опытом врачей, единичными случаями публикаций из клинической практики.

Публикация данного случая преследует цель обратить внимание на возможность онкологического поражения желез Скина у пациенток с длительно текущими воспалительными процессами мочевыводящих путей в постменопаузе и визуализацией объемного образования передней стенки влагалища для определения правильной тактики лечения и наблюдения данной категории пациентов.

Информация о финансировании и конфликте интересов

Исследование не имело спонсорской поддержки.
Авторы декларируют отсутствие явных и потенциальных конфликтов интересов, связанных с публикацией настоящей статьи.

ЛИТЕРАТУРА / REFERENCES:

1.      Massari F, Ciccarese C, Modena A, Maines F, Segala D, Luchini C, et al. Adenocarcinoma of the paraurethral glands: a case report. Histol Histopathol. 2014; 29(10): 1295-303. doi: 10.14670/HH-29.1295
2.
      Tregnago AC, Epstein JI. Skene's Glands Adenocarcinoma: A Series of 4 Cases. Am J Surg Pathol. 2018; 42(11): 1513-1521. doi: 10.1097/PAS.0000000000001108

3.
      Dell'Atti L, Galosi AB. Female Urethra Adenocarcinoma. Clin Genitourin Cancer. 2018; 16(2): e263-e267. doi: 10.1016/j.clgc.2017.10.006

4.
      Lenz J, Michal M, Michal M, Hes O,
Konečná P, Lenz D. First Molecular Genetic Characterization of Skene's Gland Adenocarcinoma. Int J Surg Pathol. 2021; 29(4): 447-453. doi: 10.1177/1066896920947808

Корреспонденцию адресовать:

НОВИКОВА Оксана Николаевна
650029, г. Кемерово, ул. Ворошилова, д. 22 а,
ФГБОУ ВО КемГМУ Минздрава России
Тел: 8 (3842) 73-48-56   E-mail: Oxana777_07@mail.ru

Сведения об авторах:

НОВИКОВА Оксана Николаевна,
доктор мед. наук, доцент, профессор кафедры акушерства и гинекологии им. проф. Г.А. Ушаковой, ФГБОУ ВО КемГМУ Минздрава России, г. Кемерово, Россия
Е-mail:
oxana777_07@mail.ru

ПЕТРИЧ Любовь Никитична
канд. мед. наук, врач акушер-гинеколог гинекологического отделения № 1, ГАУЗ ККБСМП им. М.А. Подгорбунского, г. Кемерово, Россия
E-mail: petrichl@mail.ru

ФЕТИЩЕВА Лариса Егоровна
канд. мед. наук, зав. гинекологическим отделением № 1, ГАУЗ ККБСМП им. М.А. Подгорбунского, г. Кемерово, Россия
E-mail:
alex-fl2018@yandex.ru

Information about authors:

NOVIKOVA Oksana Nikolaevna
doctor of medical sciences, docent, professor of the department of obstetrics and gynecology named after G.A. Ushakova, Kemerovo State Medical University, Kemerovo, Russia
Е-mail:
oxana777_07@mail.ru

PETRICH Lyubov Nikitichna
candidate of medical sciences, obstetrician-gynecologist of the gynecological department N 1, Regional Clinical Hospital for Emergency Medical Care named after M.A. Podgorbunsky, Kemerovo, Russia
E-mail: petrichl@mail.ru

FETISHCHEVA Larisa Egorovna
candidate of medical sciences, head of the gynecology department N 1, Regional Clinical Hospital for Emergency Medical Care named after M.A. Podgorbunsky, Kemerovo, Russia
E-mail:
alex-fl2018@yandex.ru